唇腭裂是口腔颌面部最常见的先天性畸形，在我国的发病率约为0.14%^［1］。患者从出生到成年需要经历多次手术来矫正各种畸形，这些手术遗留的瘢痕以及患者本身的生长潜力，都会导致患者出现不同程度的颌骨发育畸形，尤其是上颌骨三维方向上的发育不足^［2］。

对于唇腭裂继发的上颌骨发育不足，最常见的治疗方法是正颌手术。但是，由于腭裂术后瘢痕的限制以及对腭咽闭合功能的潜在影响，正颌手术能够取得的上颌骨前移量是有限的^［3］。尽管不同学者对于正颌手术的术式提出了各种改良建议以减小对于腭咽闭合功能的影响，但是上颌骨前移量过大仍然会导致比较明显的术后复发^［4］。由于上颌骨前移量有限，许多下颌发育正常的患者被迫需要进行双颌手术以达到相对理想的咬合。

上颌骨前段牵引成骨（anterior maxillary segmental distraction osteogenesis，AMSDO）是另一种可选的治疗方法。牵引成骨可以同时增加软硬组织的组织量，极大程度地预防术后复发。并且，AMSDO只前移上颌骨的前部，确保了硬腭后部及软腭部肌肉附着的位置不变，最大程度地保护了腭咽闭合功能^［5］。但是，这项手术对于手术者的操作要求比较高，学习曲线比较陡峭。损伤邻牙牙根是 AMSDO的常见并发症，发生率可达5.44%，尤其是在唇腭裂患者比较拥挤的牙列中；其他可能的并发症包括术中的出血、腭部黏膜撕裂以及前部骨块的意外骨折等^［6］。

本研究制作了3D打印的牙支持式的导板来辅助截骨，这项技术结合了虚拟手术设计和3D打印技术。通过采用截骨导板，截骨线的位置和平面都得以从虚拟手术转移到患者身上；术者可以避免损伤邻牙牙根并且避开腭降血管。本研究验证了该方法的精度及可行性。

收集2019年1月—2020年10月在上海交通大学医学院附属第九人民医院接受AMSDO治疗的12例唇腭裂患者病例资料。其中男性11例，女性1例，年龄范围为14~28岁，平均年龄为18.5岁。12例患者中，单侧唇腭裂和双侧唇腭裂各6例。

病例纳入标准：单侧或双侧非综合征性唇腭裂患者；已经完成牙槽突裂植骨至少6个月；术后随访时间超过6个月。排除不能配合完成检查及随访的患者。

患者在术前1个月进行CT检查（参数：120 kV，30 mA，4 000 ms，层厚0.625 mm，像素尺寸0.546 9 mm，512×512分辨率，28 cm×28 cm视野；Philips Brilliance 64 CT scanner，Philips Healthcare，荷兰）。CT数据导入ProPlan CMF 3.0（Materialise Dental，比利时），重建头颅的三维模型。CT扫描期间，患者需要咬合在牙尖交错位。常规制备石膏模型，并用精度为0.01 mm的激光扫描仪（Smart Optics Activity 880 3D Scanner；Smart Optics Sensortechnik Gmbh，德国）扫描为数字牙模。数字牙模采用光学扫描程序注册到ProPlan软件中。牙根和双侧腭降动脉在ProPlan 中进行重建。然后在上颌第二前磨牙和第一磨牙之间设计2条虚拟的垂直截骨线，避开邻牙牙根和腭降动脉。数据随后导入Geomagic Studio 2013和Geomagic Spark 2013（Geomagic，美国）进行个性化的截骨导板设计。截骨引导槽的宽度设计为1.3 mm，略大于超声骨刀刃部的宽度（0.8 mm）。截骨线的边缘设计成高出导板5 mm，以决定手术时超声骨刀刀刃以及骨凿的方向（图1~3）。

AMSDO在全身麻醉下进行。采用上颌前庭沟切口，在附着龈上方5 mm处自一侧第一前磨牙切开到对侧第一前磨牙，翻起黏骨膜瓣，暴露上颌骨前部的骨面和梨状孔边缘。然后将牙支持式导板用4颗6 mm钛钉固定在上颌骨（图4）。采用超声骨刀进行截骨，刀刃的方向和位置都由导板决定。超声骨刀截透骨皮质后，用骨凿完成垂直截骨线以及腭部截骨线的截骨，骨凿的方向同样由导板决定。注意不要损伤腭部黏膜及牙乳头，控制骨凿凿入的深度，避免损伤对侧的腭降血管神经束。鼻中隔用鼻中隔骨凿凿断。连接所有的截骨线，确保前部骨块的活动度。关闭创口后粘结牙支持式的牵引装置。

7 d的等待期后，上颌前部骨块采用每次0.25 mm的速率向前牵引，每日4次。牵引的时长根据每个病例需要的上颌骨前移量进行设计，参考患者的咬合关系和覆覆盖。在达到目标距离后，继续牵引3 d以达到过矫正的目的。牵引采用个性化的牙支持式牵引器，牵引装置位于腭侧（图5A）或双侧牵引区域颊侧（图5B）。牵引装置的最大牵引量为12 mm；对于超过12 mm的牵引量，可以通过再次牵引或者与正颌手术联合完成。达到目标位置后，继续佩戴牵引器或者更换为保持器，进行3个月的巩固。

术前（T0）、巩固期结束（T1）、巩固期结束6个月后（T2）分别为患者拍摄头颅定位侧位片。将侧位片导入Dolphin 11.5图像处理软件（Dolphin Imaging & Management Solutions；Chatsworth，美国），并进行放大倍率矫正。测量指标包括SNA（S-N-A角）、SNB（S-N-B角）、ANB（A-N-B角）、覆盖、面部突度（软组织鼻根点、软组织鼻下点、软组织颏前点组成的角度）、硬腭长度（前鼻嵴点ANS与后鼻嵴点PNS的距离）。所有的测量均由同一人完成，1个月后由同一测量者再次测量，平均值作为最终结果。

在激活牵引器之前，进行一次术后CT检查以验证手术结果。术后的重建模型和术前三维设计模型均导入到CAD软件（3-Matic，Materialise NV）中。术后的上颌骨模型根据颅骨和眼眶等，采用面配准的方法匹配到手术计划的上颌骨模型（图6）。

配准后，通过比较实际截骨线和设计截骨线评价截骨的精度。垂直截骨线的2个端点的连线用来定义截骨的方向，2个端点的中点用来定义截骨的位置。所有点的坐标用来计算实际截骨线和设计截骨线的差异。截骨位置的差异采用X、Y、Z三个维度进行计算，截骨角度差异采用X-Y、Y-Z和Z-X平面进行计算。

采用IBM SPSS Statistics 26软件（IBM Corp，美国）对数据进行统计分析。统计头影测量各项数据的平均值和标准差。T0与T1、T0与T2、T1与T2之间的差异采用方差分析，P<0.05表示差异有统计学意义。对于位置和角度差异的分析，采用均方根误差 （root-mean-square deviation，RMSD）。

从T0到T1，SNA从75.63°增大至80.3°（P<0.05），覆盖从-10.74 mm变为-4.09 mm （P<0.05）；ANB、面部突度、硬腭长度的变化分别为0.71°、3.82°和6.14 mm，但差异均无统计学意义；SNB基本保持稳定。从T1到T2，所有数据变化均不显著，差异均无统计学意义，说明牵引效果比较稳定。从T0到T2，SNA从75.63°变为78.65°（P<0.05），覆盖从-10.74 mm变为-6.32 mm（P<0.05）；SNB基本保持稳定；其他数据均有变化，但差异无统计学意义。详见表1。

1例患者在术后1个月发生了上颌窦炎症，通过抗炎和引流治愈；其余患者未发生并发症。所有患者均没有发生明显的腭咽闭合功能以及语音清晰度的恶化。

12例患者中，9例患者在牵引器激活之前进行了CT检查。对该9例患者共计18条截骨线的精度进行了计算，术前设计和术后实际垂直截骨线的线性和角度RMSD差异见表2。

3个维度上的线性偏差均在1.2 mm以内。最大的角度误差出现在冠状平面（X-Y平面），RMSD为14.87°。与临床准确性更加相关的水平面和矢状面，角度误差分别为4.19°和5.07°，均在可以接受的范围。

唇腭裂的治疗是一个需要多学科参与的序列治疗。患者从出生开始需接受多种治疗，直到青春期，甚至成年后。尽管有许多关于唇腭裂治疗的相关研究，但对于唇腭裂治疗的流程仍然存在很多争议^［7-9］。唇腭裂的继发畸形也是很常见的。畸形的程度根据唇腭裂的类型以及治疗方案的不同，差异很大。许多唇腭裂患者在青春期后会出现上颌骨的发育不足，难以通过单纯正畸解决。在这种情况下，需要进行复杂的正颌正畸联合治疗。正颌手术的目的是通过重新定位上下颌骨以取得外观和功能的改善。

传统正颌手术中，用来矫正上颌骨发育不足的术式是Le Fort Ⅰ型截骨前移。上颌骨被截断和重新定位，并采用坚固的内固定装置固定在新的位置。牵引成骨是用来治疗上颌骨发育不足的另外一种选择。CODIVILLA在1905年首先介绍了这种方法，MCCARTHY等^［10］在1992年将其应用于颌面外科领域。牵引成骨已成功用于多种疾病的治疗，如唇腭裂、半侧颜面短小以及各类颅缝早闭综合征。

对于传统的Le Fort Ⅰ型截骨前移，超过10 mm的上颌骨前移量不仅难以达到而且容易复发。对于许多严重的上颌骨发育不足，为了达到正常的咬合，往往需要牺牲正常发育的下颌骨，采用双颌手术的方案。Le Fort Ⅰ型截骨牵引成骨可以通过同时增加软组织和骨组织的量获得更大的上颌骨前移量，减少复发风险的同时，还可以避免不必要的下颌矢状劈开手术。然而，超过10 mm的上颌Le Fort Ⅰ型前移有影响腭咽闭合功能的风险，这种风险在牵引成骨治疗中同样存在^［11-12］。

AMSDO仅仅前移上颌骨的前段，保持了硬腭后部位置不动^［13］。在这个过程中，腭咽部肌肉附着未受到影响，最大程度地保存了腭咽闭合功能。牟思璇等^［14］通过研究发现，AMSDO对腭咽部结构的影响微小，腭咽闭合基本无变化；而Le Fort Ⅰ型截骨术后结果提示，该手术可能造成腭咽闭合功能恶化及腭咽部结构适应性代偿。AMSDO的另外一个优势是通过分离上颌骨前、后骨块并将前部骨块缓慢前移，增加了上颌骨的骨量，为上颌牙列拥挤的唇腭裂患者提供了术后正畸需要的骨量。

AMSDO技术对于术者手术操作的要求比较高，尤其是牙弓内的垂直截骨线。在拥挤的牙列中进行截骨，很容易损伤邻牙的牙根，或者是截骨线附近的腭降动脉。RICHADSON等^［6］报道的并发症发生率高达25.17%，其中出血是术中和术后最常见的并发症。术中出血最常见的原因是损伤了腭降动脉，对于不进行传统Le Fort Ⅰ型截骨术向下骨折操作的AMSDO来说，出血部位暴露不足，止血非常困难。而采用虚拟手术设计和截骨导板，可以将损伤牙根和腭降动脉的风险大大降低；同时，还可以显著降低手术难度，特别是对于手术经验比较少的年轻医师。

导板在各个维度的线性误差均小于1.2 mm，在临床上可以很好地指导手术截骨。最大的角度误差出现在冠状平面，分析原因主要有两点。首先，垂直截骨线在冠状面的投影非常短，因此微小的线性误差就会导致很大的角度误差；而且，冠状平面的角度误差临床意义不大，对于垂直截骨线，具有较大临床意义的是矢状面的角度误差。另一个影响截骨导板精度测量的因素是上颌骨前壁的意外骨折。有部分患者的上颌窦前壁骨质很薄，截骨时可能发生损伤，这会使截骨线变宽，导致测量结果不够准确。

本研究中，T1与T2的标志点位置变化显示，术后仍旧出现了一定程度的复发。这与OKCU等^［15］和TANIKAWA等^［16］的研究结论类似。本研究中，手术采用的是牙支持式的牵引器。与传统的外置式头架牵引器相比，牙支持式牵引器对患者的容貌及社交活动的影响更小，同时不需要二次手术去除牵引器。但牙支持式牵引器的缺点是对于牵引方向的控制能力较弱，尤其是垂直方向。OKCU等^［15］发现牙支持式牵引器会导致上颌骨在不同水平的前移量不同；TANIKAWA等^［16］发现术中容易发生上颌骨逆时针旋转，导致术后复发。这些不足可以通过采用混合支持式牵引器改善，将牵引的力量分散在骨组织和牙齿，而不是仅仅作用于牙齿。对此，本团队改良了牙支持式牵引器的设计^［14］，将位于腭侧的单个牵引装置改为牙弓颊侧的双牵引装置，使前部骨块的受力点上移，更好地控制了前部骨块的逆时针旋转，降低了术后开的发生率。同时，由于采用双侧牵引装置，可以控制两侧的牵引量，从而在一定幅度内达到矫正中线的目的。另外，进行一定程度的过矫正，也可以达到对抗术后复发的效果。对于上颌骨前移量较大的患者，可以进一步延长巩固期，以减少术后复发。

综上，AMSDO是治疗唇腭裂继发上颌骨发育不足的一种有效方法。3D打印的截骨导板具有良好的精度，在减少手术并发症的同时降低了手术的难度。